Giugno 1999 - Volume II - numero 6

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Contributi Originali - Casi contributivi

Papillite linguale familiare eruttiva
Mario Cutrone
Unità Operativa di Pediatria e Sezione di Patologia Neonatale, Ospedale Umberto I° Mestre Venezia

Eruptive familial lingual papillitis

The Case 
A female child aged 5 refuses food ten days after enteritis. She cries and suffers from sialorrhoea with marked hypertrophy of lingual papillae which are bright and stiff /(see picture), accompanied by hypertrophic mucosal glands.
The problem
How to identify this disease? How to behave? This is a case of lingual papillitis, probably a viral one, as described by Lacour and Perrin in 1997. Its evolution is benign and we reassure the parents by saying that in 3 or 4 days the trouble will disappear.
The contribution
Actually eruptive familial lingual papillitis seems to be a new nosological entity. This case could be the first described in Italy. The lack of literature on this subject could depend on its unacknowledged picture, on its short duration, as well as on its benignity.

Articolo
Il caso
L.L. è una bambina di 5 mesi, nata a termine da parto eutocico. E'allattata al seno ed ha da iniziato lo svezzamento da 3 settimane circa. I genitori sono sani, non consanguinei, non più giovanissimi.
LL giunge alla nostra attenzione in una giornata ( calda ) di Giugno 1997. I genitori riferiscono di essere rientrati recentemente da una vacanza al mare, in campeggio. Durante il soggiorno (15 gg prima) la bambina aveva presentato un episodio di probabile enterite acuta (vomito, scariche frequenti, sfatte e giallastra con rifiuto dell'alimentazione) della durata di tre giorni, ma si era rapidamente ripresa.
Dopo un intervallo libero di circa 10 gg (da 3 gg prima della nostra visita) la bambina aveva iniziato a manifestare salivazione abbondantissima, irritabilità con pianto molto frequente e continui risvegli notturni, rifiuto completo dell'alimentazione. La temperatura, controllata più volte al giorno, era sempre rimasta nella norma così come l'alvo e la minzione.
Iniziando la visita, immagino di trovarmi di fronte ad una stomatite o, in subordine, all' esordio dell'eruzione dentaria.
L'obiettività generale è normale, la bambina è apiretica ma rilevo effettivamente una scialorrea molto importante con linfonodi ipertrofici in regione nucale (e non c'è dermatite eczematosa del capo, spesso causa di tale ipertrofia). Normali tutte le altre stazioni linfonodali.
L'ispezione del cavo orale non evidenzia afte, candidosi o tumefazione gengivale. La regione tonsillare è indenne.E' invece apprezzabile un quadro "strano", caratterizzato da netta ipertrofia delle papille linguali (che appaiono "lucenti" e "tese") limitatato alla parte distale ed alla porzione anteriore dei margini laterali della lingua. I genitori, pur molto attenti, riferiscono di non avere mai notato questo particolare aspetto della lingua di LL.

Decidiamo di non eseguire (ovviamente) alcuna terapia, salvo del paracetamolo come antidolorifico allo scopo di ottenere una normale idratazione per os. Rassicuro i genitori dicendo che la bambina starà senz'altro bene nell'arco di 3-4 gg e che si rifacciano vivi in caso di difficoltà con l'introduzione di liquidi o in caso di comparsa di febbre.
Nei giorni successivi, i genitori mi telefonano dicendo che effettivamente LL sta benissimo ed è tornata del solito umore, anche se adesso sono la mamma e, in minor misura, il padre, ad avere lo stesso problema anche se decisamente in forma più lieve.
L'andamento a piccola epidemia familiare ed il particolarissimo quadro clinico fanno ipotizzare una "papillite linguale familiare eruttiva".

Il problema
La papillite linguale familiare è una patologia descritta da Lacour e Perrin nel gennaio del 1997. I 2 Autori hanno descritto 5 casi relativi a bambini di 4 diverse famiglie nell'articolo originale e successivamente osservato altri 7 bambini (con 13 genitori) colpiti da questa nuova entità clinica (1).
Viene descritta come una glossite di probabile origine virale (visto il caratteristico andamento a piccole epidemie familiari), caratterizzata da interessamento distrettuale della lingua (parte distale e margini dorsolaterali). Il reperto morfologico è quello di papille infiammate ed ipertrofiche, talvolta con aspetto pseudopustoloso, in assenza di vesciche, erosioni, traumatismi o modificazioni a tipo "carta geografica" e con aspetto assolutamente normale nelle altre regioni della lingua. Dal punto di vista clinico, i casi descritti variano da situazioni completamente asintomatiche a quadri discretamente coinvolgenti il bambino (assenza di febbre, ma totale rifiuto del cibo solido e dei liquidi con adenite sottomascellare) con una durata, in 4 casi su 5, limitata a 8 giorni.
Per quanto riguarda l'epidemiologia, segnaliamo come in 4 casi su 5 l'età fosse inferiore all'anno (3-10 mesi) , in 4 casi su 5 la stagionalità estiva. Il fatto che sia proprio l'unico bambino "grande" (4 anni) ad essere anche l'unico a stagionalità diversa (invernale) e ad avere avuto una durata più prolungata (15 giorni), potrebbe anche fare pensare ad una glossite di diverso inquadramento per questo specifico caso.
Il caso da noi descritto ci sembra corrispondere alla "papillite eruttiva" di Lacour sia dal punto di vista strettamente morfologico che clinico. Corrispondono anche l'età (5 mesi), la stagione (giugno) la durata (7giorni) e, soprattutto, l'estensione agli altri membri della famiglia.
Come anche Lacour nei casi successivi al primo, non abbiamo eseguito una biopsia, che trova attualmente poche motivazioni, sia eticamente che praticamente, data la brevità e la benignità del quadro. L'istologia, comunque, viene presentata nell'articolo originale come caratterizzata da epitelio infiltrato da neutrofili con minima spongiosi, che formavano superficialmente una rete spongiforme. Negative le colorazioni Pas e Grocott per infezioni micotiche e negative le colorazioni Gram e Deterle. I capillari del chorion erano dilatati e con un denso infiltrato infiammatorio. Nessuna evidenza istologica di infezione virale.

Conclusioni
La papillite linguale familiare eruttiva sembra essere effettivamente una "nuova" entità nosologica, ed il caso da noi descritto poterebbe essere il primo descritto in Italia. La scarsezza di segnalazioni in letteratura (pur nel breve tempo trascorso dalla prima segnalazione) potrebbe dipendere sia dal mancato riconoscimento del quadro (ancora poco noto, e che potrebbe essere confuso con l'eruzione dentaria, oppure con virosi tipo mano piede bocca o tipo stomatite erpetica di grado medio-lieve) sia dalla breve durata, che rende probabilmente difficile una valutazione medica nel momento della massima espressività (3°-4° giorno), sia dal fatto che genitori e bambino sono seguiti da specialisti diversi (pediatra di famiglia e medico di famiglia) e poco correlati tra loro. Riteniamo che il Pediatra di famiglia, in quanto primo livello dell'assistenza pediatrica, una volta conosciuto meglio il quadro nosologico, potrà essere decisivo nella valutazione della reale consistenza epidemiologica di questa patologia.

Bibliografia
Lacour JP, et al: Eruptive familial lingual papillitis: a new entity?Pediatr Dermatol 14(1), 13-6, 1997.

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M. Cutrone Papillite linguale familiare eruttiva. Medico e Bambino pagine elettroniche 1999;2(6) https://www.medicoebambino.com/?id=CL9906_20.html